abcic ABC Imagem Cardiovascular ABC Imagem Cardiovasc. 2675-312X 2318-8219 Departamento de Imagem Cardiovascular da Sociedade Brasileira de Cardiolodia (DIC/SBC) 10.36660/abcimg.20250084i 00404 Case Report Acute Thrombosis During Ductus Arteriosus Stenting Successfully Treated with Balloon Angioplasty and In Situ Alteplase Infusion: Case Report 0009-0002-4476-9551 Lombardi Jonathan Guimarães Conception and design of the research writing of the manuscript acquisition of data analysis and interpretation of the data 1 0009-0000-9003-4121 Calamita Paulo Correia acquisition of data analysis and interpretation of the data critical revision of the manuscript for intellectual content 1 0009-0005-1601-6052 Barreto Mayra Rosana Palmeira acquisition of data analysis and interpretation of the data critical revision of the manuscript for intellectual content 1 2 0009-0003-2458-9278 Ficht Luiza Silveira Neves acquisition of data critical revision of the manuscript for intellectual content 2 0000-0002-8763-561X Gardenghi Giulliano Conception and design of the research writing of the manuscript acquisition of data critical revision of the manuscript for intellectual content 3 4 Hospital Estadual de Urgências Governador Otávio Lage de Siqueira Goiânia GO Brazil Hospital Estadual de Urgências Governador Otávio Lage de Siqueira, Goiânia, GO – Brazil CRD Medicina Diagnóstica Goiânia GO Brazil CRD Medicina Diagnóstica, Goiânia, GO – Brazil Hospital Encore Aparecida de Goiânia GO Brazil Hospital Encore, Aparecida de Goiânia, GO – Brazil Clínica de Anestesia de Goiânia Goiânia GO Brazil Clínica de Anestesia de Goiânia, Goiânia, GO – Brazil Giulliano Gardenghi • Hospital Encore. Rua Gurupi, Qd.25, Lt.06/08. Postal code: 74905-350. Setor Vila Brasília, Aparecida de Goiânia, GO - Brazil E-mail: coordenacao.cientifica@ceafi.edu.br

No potential conflict of interest relevant to this article was reported.

Márcio Brito

 03 02 2026 2025 38 4 e20250084 12 10 2025 17 11 2025 17 12 2025 This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution License Keywords Congenital Heart Defects Tricuspid Atresia Ductus Arteriosus Percutaneous Coronary Intervention Thrombosis Sources of Funding There were no external fundingsources for this study. Introduction

Tricuspid atresia with pulmonary atresia is a rare congenital heart defect, representing about 1% to 3% of all congenital heart diseases.1 Tricuspid atresia is subdivided into type I (normal position of the great arteries) and type II (transposition of the great arteries), with type 1A characterized by the presence of associated pulmonary atresia or stenosis.2 Pulmonary blood flow in these patients is dependent on the patency of the ductus arteriosus, making its maintenance essential in the neonatal period.

The treatment of tricuspid atresia follows a staged surgical approach, aiming for a Fontan circulation as the final goal. In the neonatal period, the focus is to ensure adequate pulmonary blood flow through hemodynamic or surgical interventions, including systemic-pulmonary shunts or ductal interventions.3

This case report describes a newborn with type 1A tricuspid atresia who underwent a hemodynamic intervention with stent implantation in the ductus arteriosus, discussing technical aspects of the procedure, complications, and clinical evolution.

 Case report

A term male newborn weighing 2,920 g was transferred at 6 days of life to a cardiac intensive care unit. The patient was hemodynamically stable, with oxygen saturation of 85% in room air, and was receiving a continuous intravenous infusion of prostaglandin at 0.01 mcg/kg/min. Transthoracic echocardiography demonstrated tricuspid valve atresia, pulmonary valve atresia, a hypoplastic right ventricle, the aorta arising from the left ventricle, and a tortuous ductus arteriosus (type 1A tricuspid atresia) (Figure 1). Chest computed tomography angiography showed a tortuous ductus arteriosus and stenosis at the origin of the left pulmonary artery (Figure 2). The patient also had a multicystic dysplastic left kidney. After multidisciplinary discussion, ductal stenting was chosen as a palliative procedure in the neonatal period.

Transthoracic echocardiography. A and B) Patent foramen ovale and atretic tricuspid valve. C) Left ventricle connected to the aorta. D) Tortuous patent ductus arteriosus. LA: left atrium; RA: right atrium. Aortic computed tomography angiography. A and B) Left ventricle connected to the aorta. C and D) Markedly tortuous patent ductus arteriosus. E) Stenosis at the origin of the left pulmonary artery. E) Three-dimensional reconstruction showing the anatomy of the ductus arteriosus. LPA: left pulmonary artery; RPA: right pulmonary artery. Interventional procedure

Due to the angle between the aortic end of the ductus arteriosus and the aortic arch, the right carotid artery was chosen as the access route. To improve catheter and guidewire manipulation and ergonomics, the patient was positioned in reverse orientation on the hemodynamic table (Figure 3).

A and B) Image showing the patient positioned in reverse orientation on the catheterization table (with the cranial portion away from the radiation source).

The right carotid artery was punctured under ultrasound guidance, and a 5F slender transradial introducer was placed. Intravenous heparin (100 IU/kg) and prophylactic cefazolin (50 mg/kg) were administered. Left heart catheterization and cineangiography confirmed the tortuous ductal anatomy and the stenosis at the origin of the left pulmonary artery (proximal to the ductal insertion). A 0.014″ Balance Heavy Weight (BHW) guidewire was placed in the left pulmonary artery with microcatheter support. A Mini Trek 2 × 8 mm balloon catheter was positioned in the ductal trajectory for radiopaque landmark-based measurements. At this point, the patient developed decreased end-tidal carbon dioxide (ETCO2) and oxygen saturation, with significant ductal spasm and reduced effective pulmonary flow. Continuous adrenaline infusion was started. The BHW guidewire was replaced with an exchange-length 0.014″ wire. With guidewire support, an Inspiron 4 × 19 mm stent was implanted in the ductus arteriosus (Figure 4).

Percutaneous intervention. A, B, and C) Angiograms obtained via carotid access showing a tortuous ductus arteriosus and stenosis at the origin of the left pulmonary artery. D) With the support of a 0.014″ BHW guidewire positioned in the left pulmonary artery, a Mini Trek 2 × 8 mm balloon catheter was placed along the ductal trajectory; at this moment, ductal spasm was observed. E) An Inspiron 4 × 19 mm stent was implanted in the ductus arteriosus. F) Angiogram showing preserved flow through the ductal stent but with worsening stenosis at the origin of the left pulmonary artery. LPA: left pulmonary artery; RPA: right pulmonary artery.

The patient showed transient improvement in saturation and ETCO2, but a few minutes later developed significant hypoxemia, decreased ETCO2, and bradycardia. Acute stent thrombosis was identified, and in situ alteplase was administered as a 0.05 mg/kg bolus, followed by continuous infusion at 0.5 mg/kg/h. Sequential balloon angioplasty of the entire stent with a Trek 4 × 12 mm balloon catheter was performed. These measures restored ductal flow and partially improved heart rate, oxygen saturation, and ETCO2.

Stenosis at the origin of the left pulmonary artery significantly restricted flow to the pulmonary trunk and right pulmonary artery. Proximal optimization technique (POT) was used with a 4 × 8 mm balloon (inflated to burst pressure). With the support of a JR 4F catheter, a 0.014″ guidewire was placed in the right pulmonary artery through the lateral mesh of the prior stent. Balloon angioplasty of the right pulmonary artery origin was then performed with a Trek 3 × 12 mm balloon (opening the lateral mesh of the previous stent) (Figure 5). After balloon angioplasty, the guidewire was withdrawn from the right pulmonary artery, but the stenosis at the origin of the left pulmonary artery persisted.

Percutaneous intervention. A) Angiography showing acute thrombosis of the ductal stent. B) Angioplasty with a 4 × 12 mm Trek balloon catheter along the entire length of the stent. C) Angiography demonstrating effective recanalization of the stent. D) Guidewire positioned in the right pulmonary artery through the lateral struts of the stent. E) Angioplasty with a 3 × 12 mm Trek balloon catheter (opening the lateral struts of the previous stent). F) Guidewire withdrawn from the right pulmonary artery, showing persistence of stenosis at the origin of the left pulmonary artery. RPA: right pulmonary artery; LPA: left pulmonary artery.

The 0.014″ guidewire was then repositioned in the right pulmonary artery, and an Inspiron 3.5 × 9 mm stent was implanted through the lateral mesh of the previous stent, directed toward the origin of the left pulmonary artery and the pulmonary trunk (Figure 6). The introducer was removed, and manual hemostatic compression and compressive occlusive dressing were applied.

Percutaneous intervention. A) Implantation of an Inspiron 3.5 × 9 mm stent through the lateral mesh of the previous stent. B and C) Angiograms showing adequate flow through the stent assembly from the ductus arteriosus to both pulmonary arteries.

The patient was transferred to the intensive care unit on mechanical ventilation and continuous intravenous adrenaline (0.1 mcg/kg/min). Alteplase continued for another 3 hours but discontinued due to bleeding at the puncture and central venous access sites. Grade I left intracranial hemorrhage was detected on post-procedure transfontanellar ultrasound, which normalized on follow-up 3 months later. The patient had infectious complications such as pneumonia and sepsis with positive blood cultures for Pseudomonas aeruginosa, treated with broad-spectrum antibiotics. He also experienced extubation failure and prolonged mechanical ventilation (total of 49 days). Hospitalization was prolonged, with discharge 3 months after the procedure. Transthoracic echocardiography showed patent stents with adequate flow through the ductus arteriosus and pulmonary branches. Clinically, the patient remains hemodynamically stable, with oxygen saturation of 84% in room air, and is being followed for planned Glenn surgery.

 Discussion

Tricuspid atresia with pulmonary atresia is one of the most complex challenges in interventional pediatric cardiology, especially because of the absolute dependence on ductal flow for pulmonary perfusion in the neonatal period.4,5 This case illustrates the multiple layers of anatomic and technical complexity involved in the management of these patients, highlighting both the therapeutic possibilities and the inherent limitations and complications of interventional procedures in high-risk neonates.

Ductal stenting has emerged as a viable and often preferable alternative to surgical shunts in selected neonates, offering significant advantages in terms of perioperative morbidity and mortality.6,7 Recent comparative studies have shown similar survival rates between the two therapeutic modalities, but with a lower incidence of immediate complications in the percutaneous intervention group.8,9 However, appropriate patient selection remains critical, considering factors such as neonatal weight, ductal anatomy, associated pulmonary stenoses, and pre-procedure hemodynamic stability.10,11

The angle formed between the aortic end of the ductus arteriosus and the aortic arch, as seen in this case, is an anatomical limitation that requires significant technical adaptations, including changes in patient positioning and careful selection of the vascular access route.12-14 The extreme ductal tortuosity15 combined with the short length of the pulmonary branches in a newborn complicates coronary guidewire navigation and the support it provides for stent delivery. The use of specific materials such as a microcatheter and more than one 0.014″ guidewire positioned simultaneously makes the procedure feasible. Pre-existing pulmonary branch stenosis prior to stent implantation is a risk factor for worsening stenosis and total occlusion of a pulmonary branch.16 Techniques such as positioning a 0.014″ guidewire in each pulmonary branch during stent implantation can increase procedural safety by maintaining patency of the stenotic pulmonary branch and facilitating the opening of the stent's lateral mesh. In this case, this technique was not possible because the patient developed acute clinical deterioration during guidewire manipulation within the ductus, causing ductal spasm.

The occurrence of acute stent thrombosis is one of the most feared complications in neonatal procedures, with an incidence of 2% to 3%. Predisposing factors include elevated hematocrit, prolonged procedure time, endothelial trauma during manipulation, and activation of the coagulation cascade secondary to the prosthetic material. Immediate treatment with local fibrinolytics, as demonstrated in this case with alteplase, has been effective, allowing successful recanalization with low risk of systemic bleeding. Sequential mechanical angioplasty of the stent also restores adequate flow quickly and sustainably.10,17

The technique of stent implantation through the lateral mesh of a previously placed stent ("stent-in-stent") used to address stenosis at the origin of the left pulmonary artery represents a significant technical innovation in pediatric interventional cardiology. The literature documents growing experience with this technique in various anatomical situations, demonstrating medium-term safety and efficacy.18,19

The complications observed in this case, including grade I intracranial hemorrhage and hospital-acquired infections, reflect the fragility of neonates undergoing complex and prolonged interventional procedures. Intracranial hemorrhage, possibly related to the use of fibrinolytics, is a known but relatively rare complication, requiring strict neurological monitoring in the post-procedural period.20,21 The development of nosocomial infections in critically ill patients on prolonged mechanical ventilation is an additional challenge in post-intervention management, demanding rigorous prevention and early treatment protocols. The favorable medium-term outcome, with maintained stent patency and hemodynamic stability, supports the efficacy of the chosen therapeutic strategy and the use of this approach as an effective bridge to subsequent surgical staging in selected patients.22,23

 Conclusion

This case demonstrates the feasibility and efficacy of hemodynamic intervention in neonates with type 1A tricuspid atresia. Ductal stenting allowed for adequate pulmonary blood flow and clinical stabilization. The observed complications, including acute stent thrombosis, worsening of left pulmonary artery origin stenosis after ductal stenting, and hemodynamic instability, reflect the complexity of neonatal procedures and the need for rapid and effective medical (fibrinolytic) and interventional (balloon angioplasty of the thrombosed stent, POT technique, balloon and stent angioplasty through the lateral stent mesh) strategies. The favorable medium-term outcome, with preserved pulmonary flow and ventricular function, supports the use of this technique as a bridge to future surgical staging in selected patients.

There were no external fundingsources for this study.

This study is not associated with any thesis or dissertation work.

This study was approved by the Ethics Committee of the CEP do Hospital de Urgëncias de Goiás under the protocol number 85497418.2.0000.0033. All the procedures in this study were in accordance with the 1975 Helsinki Declaration, updated in 2013. Informed consent was obtained from all participants included in the study.

The authors did not use any artificial intelligence tools in the development of this work.

 Availability of Research Data

The data cannot be made publicly available due to legal considerations related to Brazil's General Data Protection Law, as the data could allow the identification of the patient in the case in question.

 References Minocha PK Horenstein MS Phoon C Tricuspid Atresia Treasure Island StatPearls Publishing 2024 1 Minocha PK, Horenstein MS, Phoon C. Tricuspid Atresia. Treasure Island: StatPearls Publishing; 2024. Karamlou T Ashburn DA Caldarone CA Blackstone EH Jonas RA Jacobs ML Matching Procedure to Morphology Improves Outcomes in Neonates with Tricuspid Atresia J Thorac Cardiovasc Surg 2005 130 6 1503 1510 10.1016/j.jtcvs.2005.07.024 2 Karamlou T, Ashburn DA, Caldarone CA, Blackstone EH, Jonas RA, Jacobs ML, et al. Matching Procedure to Morphology Improves Outcomes in Neonates with Tricuspid Atresia. J Thorac Cardiovasc Surg. 2005;130(6):1503-10. doi: 10.1016/j.jtcvs.2005.07.024. Downing TE Boucek DM Glatz AC Qureshi AM Zampi JD Petit CJ Stenting the Ductus Arteriosus in Neonates with Ductal-Dependent Pulmonary Blood Flow: Technical and Anatomic Considerations Pediatr Cardiol 2025 10.1007/s00246-025-03834-4 3 Downing TE, Boucek DM, Glatz AC, Qureshi AM, Zampi JD, Petit CJ, et al. Stenting the Ductus Arteriosus in Neonates with Ductal-Dependent Pulmonary Blood Flow: Technical and Anatomic Considerations. Pediatr Cardiol. 2025. doi: 10.1007/s00246-025-03834-4. Schranz D Michel-Behnke I Heyer R Vogel M Bauer J Valeske K Stent Implantation of the Arterial Duct in Newborns with a Truly Duct-Dependent Pulmonary Circulation: A Single-Center Experience with Emphasis on Aspects of the Interventional Technique J Interv Cardiol 2010 23 6 581 588 10.1111/j.1540-8183.2010.00576.x 4 Schranz D, Michel-Behnke I, Heyer R, Vogel M, Bauer J, Valeske K, et al. Stent Implantation of the Arterial Duct in Newborns with a Truly Duct-Dependent Pulmonary Circulation: A Single-Center Experience with Emphasis on Aspects of the Interventional Technique. J Interv Cardiol. 2010;23(6):581-8. doi: 10.1111/j.1540-8183.2010.00576.x. Mini N Schneider MBE Asfour B Mikus M Zartner PA Duct Stenting vs Modified Blalock-Taussig Shunt: New Insights Learned from High-Risk Patients with Duct-Dependent Pulmonary Circulation. Front Cardiovasc Med 2022; 9 933959 933959 10.3389/fcvm.2022.933959 5 Mini N, Schneider MBE, Asfour B, Mikus M, Zartner PA. Duct Stenting vs. Modified Blalock-Taussig Shunt: New Insights Learned from High-Risk Patients with Duct-Dependent Pulmonary Circulation. Front Cardiovasc Med. 2022;9:933959. doi: 10.3389/fcvm.2022.933959. Bentham JR Zava NK Harrison WJ Shauq A Kalantre A Derrick G Duct Stenting versus Modified Blalock-Taussig Shunt in Neonates with Duct-Dependent Pulmonary Blood Flow: Associations with Clinical Outcomes in a Multicenter National Study Circulation 2018 137 6 581 588 10.1161/CIRCULATIONAHA.117.028972 6 Bentham JR, Zava NK, Harrison WJ, Shauq A, Kalantre A, Derrick G, et al. Duct Stenting versus Modified Blalock-Taussig Shunt in Neonates with Duct-Dependent Pulmonary Blood Flow: Associations with Clinical Outcomes in a Multicenter National Study. Circulation. 2018;137(6):581-8. doi: 10.1161/CIRCULATIONAHA.117.028972. Glatz AC Petit CJ Goldstein BH Kelleman MS McCracken CE McDonnell A Comparison between Patent Ductus Arteriosus Stent and Modified Blalock-Taussig Shunt as Palliation for Infants with Ductal-Dependent Pulmonary Blood Flow: Insights from the Congenital Catheterization Research Collaborative Circulation 2018 137 6 589 601 10.1161/CIRCULATIONAHA.117.029987 7 Glatz AC, Petit CJ, Goldstein BH, Kelleman MS, McCracken CE, McDonnell A, et al. Comparison between Patent Ductus Arteriosus Stent and Modified Blalock-Taussig Shunt as Palliation for Infants with Ductal-Dependent Pulmonary Blood Flow: Insights from the Congenital Catheterization Research Collaborative. Circulation. 2018;137(6):589-601. doi: 10.1161/CIRCULATIONAHA.117.029987. Boucek DM Qureshi AM Goldstein BH Petit CJ Glatz AC Blalock-Taussig Shunt versus Patent Ductus Arteriosus Stent as First Palliation for Ductal-Dependent Pulmonary Circulation Lesions: A Review of the Literature Congenit Heart Dis 2019 14 1 105 109 10.1111/chd.12707 8 Boucek DM, Qureshi AM, Goldstein BH, Petit CJ, Glatz AC. Blalock-Taussig Shunt versus Patent Ductus Arteriosus Stent as First Palliation for Ductal-Dependent Pulmonary Circulation Lesions: A Review of the Literature. Congenit Heart Dis. 2019;14(1):105-9. doi: 10.1111/chd.12707. Li D Zhou X Li M Arterial Duct Stent versus Surgical Shunt for Patients with Duct-Dependent Pulmonary Circulation: A Meta-Analysis BMC Cardiovasc Disord 2021 21 1 9 9 10.1186/s12872-020-01817-2 9 Li D, Zhou X, Li M. Arterial Duct Stent versus Surgical Shunt for Patients with Duct-Dependent Pulmonary Circulation: A Meta-Analysis. BMC Cardiovasc Disord. 2021;21(1):9. doi: 10.1186/s12872-020-01817-2. Alwi M Stenting the Ductus Arteriosus: Case Selection, Technique and Possible Complications Ann Pediatr Cardiol 2008 1 1 38 45 10.4103/0974-2069.41054 10 Alwi M. Stenting the Ductus Arteriosus: Case Selection, Technique and Possible Complications. Ann Pediatr Cardiol. 2008;1(1):38-45. doi: 10.4103/0974-2069.41054. Bahaidarah S Al-Ata J Alkhushi N Azhar A Zaher Z Alnahdi B Outcome of Ductus Arteriosus Stenting Including Vertical Tubular and Convoluted Tortuous Ducts with Emphasis on Technical Considerations Egypt Heart J 2021 73 1 83 83 10.1186/s43044-021-00210-4 11 Bahaidarah S, Al-Ata J, Alkhushi N, Azhar A, Zaher Z, Alnahdi B, et al. Outcome of Ductus Arteriosus Stenting Including Vertical Tubular and Convoluted Tortuous Ducts with Emphasis on Technical Considerations. Egypt Heart J. 2021;73(1):83. doi: 10.1186/s43044-021-00210-4. Choudhry S Balzer D Murphy J Nicolas R Shahanavaz S Percutaneous Carotid Artery Access in Infants < 3 Months of Age Catheter Cardiovasc Interv 2016 87 4 757 761 10.1002/ccd.26310 12 Choudhry S, Balzer D, Murphy J, Nicolas R, Shahanavaz S. Percutaneous Carotid Artery Access in Infants < 3 Months of Age. Catheter Cardiovasc Interv. 2016;87(4):757-61. doi: 10.1002/ccd.26310. Bauser-Heaton H Qureshi AM Goldstein BH Glatz AC Nicholson GT Meadows JJ Use of Carotid and Axillary Artery Approach for Stenting the Patent Ductus Arteriosus in Infants with Ductal-Dependent Pulmonary Blood Flow: A Multicenter Study from the Congenital Catheterization Research Collaborative Catheter Cardiovasc Interv 2020 95 4 726 733 10.1002/ccd.28631 13 Bauser-Heaton H, Qureshi AM, Goldstein BH, Glatz AC, Nicholson GT, Meadows JJ, et al. Use of Carotid and Axillary Artery Approach for Stenting the Patent Ductus Arteriosus in Infants with Ductal-Dependent Pulmonary Blood Flow: A Multicenter Study from the Congenital Catheterization Research Collaborative. Catheter Cardiovasc Interv. 2020;95(4):726-33. doi: 10.1002/ccd.28631. Bauser-Heaton H Qureshi AM Goldstein BH Glatz AC Petit CJ Use of Novel "Flip Technique" Aids in Percutaneous Carotid Artery Approach in Neonates JACC Cardiovasc Interv 2019 12 16 1630 1631 10.1016/j.jcin.2019.04.053 14 Bauser-Heaton H, Qureshi AM, Goldstein BH, Glatz AC, Petit CJ. Use of Novel "Flip Technique" Aids in Percutaneous Carotid Artery Approach in Neonates. JACC Cardiovasc Interv. 2019;12(16):1630-1. doi: 10.1016/j.jcin.2019.04.053. Qureshi AM Goldstein BH Glatz AC Agrawal H Aggarwal V Ligon RA Classification Scheme for Ductal Morphology in Cyanotic Patients with Ductal Dependent Pulmonary Blood Flow and Association with Outcomes of Patent Ductus Arteriosus Stenting Catheter Cardiovasc Interv 2019 93 5 933 943 10.1002/ccd.28125 15 Qureshi AM, Goldstein BH, Glatz AC, Agrawal H, Aggarwal V, Ligon RA, et al. Classification Scheme for Ductal Morphology in Cyanotic Patients with Ductal Dependent Pulmonary Blood Flow and Association with Outcomes of Patent Ductus Arteriosus Stenting. Catheter Cardiovasc Interv. 2019;93(5):933-43. doi: 10.1002/ccd.28125. Koneti NR Bakhru S Dhulipudi B Rajan S Sreeram N Stent Strut Dilation in Branch Pulmonary Artery Stenosis Following Stenting of Arterial Duct in Duct-Dependent Pulmonary Circulation Pediatr Cardiol 2025 46 1 53 60 10.1007/s00246-023-03319-2 16 Koneti NR, Bakhru S, Dhulipudi B, Rajan S, Sreeram N. Stent Strut Dilation in Branch Pulmonary Artery Stenosis Following Stenting of Arterial Duct in Duct-Dependent Pulmonary Circulation. Pediatr Cardiol. 2025;46(1):53-60. doi: 10.1007/s00246-023-03319-2. Bauser-Heaton H Price K Weber R El-Said H Stenting of the Patent Ductus Arteriosus: A Meta-Analysis and Literature Review J Soc Cardiovasc Angiogr Interv 2022 1 6 100392 100392 10.1016/j.jscai.2022.100392 17 Bauser-Heaton H, Price K, Weber R, El-Said H. Stenting of the Patent Ductus Arteriosus: A Meta-Analysis and Literature Review. J Soc Cardiovasc Angiogr Interv. 2022;1(6):100392. doi: 10.1016/j.jscai.2022.100392. Wu H Li M Lin C Influence of Balloon Location during Proximal Optimization Technique (POT): A Finite Element Analysis J Biomech 2021; 127 110703 110703 10.1016/j.jbiomech.2021.110703 18 Wu H, Li M, Lin C. Influence of Balloon Location during Proximal Optimization Technique (POT): A Finite Element Analysis. J Biomech. 2021;127:110703. doi: 10.1016/j.jbiomech.2021.110703. Darremont O Leymarie JL Lefèvre T Albiero R Mortier P Louvard Y Technical Aspects of the Provisional Side Branch Stenting Strategy EuroIntervention 2015 11 Suppl V V86 V90 10.4244/EIJV11SVA19 19 Darremont O, Leymarie JL, Lefèvre T, Albiero R, Mortier P, Louvard Y. Technical Aspects of the Provisional Side Branch Stenting Strategy. EuroIntervention. 2015;11(Suppl V):V86-90. doi: 10.4244/EIJV11SVA19. Wang M Hays T Balasa V Bagatell R Gruppo R Grabowski EF Low-Dose Tissue Plasminogen Activator Thrombolysis in Children J Pediatr Hematol Oncol 2003 25 5 379 386 10.1097/00043426-200305000-00006 20 Wang M, Hays T, Balasa V, Bagatell R, Gruppo R, Grabowski EF, et al. Low-Dose Tissue Plasminogen Activator Thrombolysis in Children. J Pediatr Hematol Oncol. 2003;25(5):379-86. doi: 10.1097/00043426-200305000-00006. Will A Neonatal Haemostasis and the Management of Neonatal Thrombosis Br J Haematol 2015 169 3 324 332 10.1111/bjh.13301 21 Will A. Neonatal Haemostasis and the Management of Neonatal Thrombosis. Br J Haematol. 2015;169(3):324-32. doi: 10.1111/bjh.13301. Jayaram N Spertus JA Kennedy KF Vincent R Martin GR Curtis JP Modeling Major Adverse Outcomes of Pediatric and Adult Patients with Congenital Heart Disease Undergoing Cardiac Catheterization: Observations from the NCDR IMPACT Registry (National Cardiovascular Data Registry Improving Pediatric and Adult Congenital Treatment) Circulation 2017 136 21 2009 2019 10.1161/CIRCULATIONAHA.117.027714 22 Jayaram N, Spertus JA, Kennedy KF, Vincent R, Martin GR, Curtis JP, et al. Modeling Major Adverse Outcomes of Pediatric and Adult Patients with Congenital Heart Disease Undergoing Cardiac Catheterization: Observations from the NCDR IMPACT Registry (National Cardiovascular Data Registry Improving Pediatric and Adult Congenital Treatment). Circulation. 2017;136(21):2009-19. doi: 10.1161/CIRCULATIONAHA.117.027714. Wang X Li S Huo D Zhu Z Wang W He H Nosocomial Infections after Pediatric Congenital Heart Disease Surgery: Data from National Center for Cardiovascular Diseases in China Infect Drug Resist 2024 17 1615 1623 10.2147/IDR.S457991 23 Wang X, Li S, Huo D, Zhu Z, Wang W, He H, et al. Nosocomial Infections after Pediatric Congenital Heart Disease Surgery: Data from National Center for Cardiovascular Diseases in China. Infect Drug Resist. 2024;17:1615-23. doi: 10.2147/IDR.S457991. 10.36660/abcimg.20250084 Relato de Caso Trombose Aguda Durante Implante de Stent no Ducto Arterioso Tratada com Sucesso por Angioplastia com Balão e Infusão In Situ de Alteplase: Relato de Caso 0009-0002-4476-9551 Lombardi Jonathan Guimarães Concepção e desenho da pesquisa redação do manuscrito obtenção de dados análise e interpretação dos dados 1 0009-0000-9003-4121 Calamita Paulo Correia obtenção de dados análise e interpretação dos dados revisão crítica do manuscrito quanto ao conteúdo intelectual importante 1 0009-0005-1601-6052 Barreto Mayra Rosana Palmeira obtenção de dados análise e interpretação dos dados revisão crítica do manuscrito quanto ao conteúdo intelectual importante 1 2 0009-0003-2458-9278 Ficht Luiza Silveira Neves obtenção de dados revisão crítica do manuscrito quanto ao conteúdo intelectual importante 2 0000-0002-8763-561X Gardenghi Giulliano Concepção e desenho da pesquisa redação do manuscrito obtenção de dados revisão crítica do manuscrito quanto ao conteúdo intelectual importante 3 4 Goiânia GO Brasil Hospital Estadual de Urgências Governador Otávio Lage de Siqueira, Goiânia, GO – Brasil Goiânia GO Brasil CRD Medicina Diagnóstica, Goiânia, GO – Brasil Aparecida de Goiânia GO Brasil Hospital Encore, Aparecida de Goiânia, GO – Brasil Goiânia GO Brasil Clínica de Anestesia de Goiânia, Goiânia, GO – Brasil Giulliano Gardenghi • Hospital Encore. Rua Gurupi, Qd.25, Lt.06/08. CEP: 74905-350. Setor Vila Brasília, Aparecida de Goiânia, GO – Brasil E-mail: coordenacao.cientifica@ceafi.edu.br

Declaro não haver conflito de interesses pertinentes.

Márcio Brito

 Palavras-chave Cardiopatias Congênitas Atresia Tricúspide Canal Arterial Intervenção Coronária Percutânea Trombose Fontes de Financiamento O presente estudo não teve fontes de financiamento externas. Introdução

A atresia tricúspide acompanhada de atresia pulmonar é uma cardiopatia congênita rara, representando aproximadamente 1% a 3% de todas as cardiopatias congênitas.1 A atresia tricúspide é subdividida em tipo I (posição normal das grandes artérias) e tipo II (transposição das grandes artérias), sendo o tipo 1A caracterizado pela presença de estenose ou atresia pulmonar associada.2 O fluxo sanguíneo pulmonar nesses pacientes depende da persistência do ducto arterioso, tornando sua manutenção essencial no período neonatal.

O tratamento da atresia tricúspide segue uma abordagem cirúrgica em estágios, visando a circulação de Fontan como objetivo final. No período neonatal, o foco é garantir fluxo sanguíneo pulmonar adequado por meio de intervenções hemodinâmicas ou cirúrgicas, incluindo shunts sistêmico-pulmonares ou intervenções no ducto arterioso.3

O presente relato de caso descreve um recém-nascido com atresia tricúspide tipo 1A que foi submetido a uma intervenção hemodinâmica com implante de stent no ducto arterioso, discutindo aspectos técnicos do procedimento, complicações e evolução clínica.

 Relato de caso

Um recém-nascido a termo, do sexo masculino, pesando 2.920 g, foi transferido aos 6 dias de vida para uma unidade de terapia intensiva cardíaca. O paciente estava hemodinamicamente estável, com saturação de oxigênio de 85% em ar ambiente, recebendo infusão intravenosa contínua de prostaglandina a 0,01 mcg/kg/min. O ecocardiograma transtorácico demonstrou atresia da valva tricúspide, atresia da valva pulmonar, hipoplasia do ventrículo direito, aorta originando-se do ventrículo esquerdo e ducto arterioso tortuoso (atresia tricúspide tipo 1A) (Figura 1). A angiotomografia computadorizada do tórax mostrou ducto arterioso tortuoso e estenose na origem da artéria pulmonar esquerda (Figura 2). O paciente também apresentava rim esquerdo displásico multicístico. Após discussão multidisciplinar, optou-se pelo implante de stent no ducto como procedimento paliativo no período neonatal.

Ecocardiografia transtorácica. A e B) Forame oval patente e valva tricúspide atrésica. C) Ventrículo esquerdo conectado à aorta. D) Ducto arterioso patente e tortuoso. AD: átrio direito; AE: átrio esquerdo. Angiotomografia computadorizada da aorta. A e B) Ventrículo esquerdo conectado à aorta. C e D) Ducto arterioso patente e marcadamente tortuoso. E) Estenose na origem da artéria pulmonar esquerda. F) Reconstrução tridimensional mostrando a anatomia do ducto arterioso. APD: artéria pulmonar direita; APE: artéria pulmonar esquerda. Procedimento intervencionista

Devido ao ângulo entre a extremidade aórtica do ducto arterioso e o arco aórtico, a artéria carótida direita foi escolhida como via de acesso. Para melhorar a manipulação e a ergonomia do cateter e do fio-guia, o paciente foi posicionado em orientação inversa na mesa hemodinâmica (Figura 3).

A e B) Imagem mostrando o paciente posicionado em orientação inversa na mesa de cateterismo (com a porção craniana afastada da fonte de radiação).

A artéria carótida direita foi puncionada sob orientação ultrassonográfica, e foi inserido um introdutor transradial slender 5F. Foram administradas heparina intravenosa (100 UI/kg) e cefazolina profilática (50 mg/kg). O cateterismo cardíaco esquerdo e a cineangiografia confirmaram a anatomia tortuosa do ducto e a estenose na origem da artéria pulmonar esquerda (proximal à inserção ductal). Um fio-guia Balance Heavy Weight (BHW) de 0,014″ foi posicionado na artéria pulmonar esquerda com o auxílio de um microcateter. Um cateter-balão Mini Trek de 2 × 8 mm foi posicionado ao longo do trajeto ductal para medidas baseadas em marcos radiopacos. Nesse momento, o paciente evoluiu com diminuição do dióxido de carbono no fim da expiração (ETCO2) e da saturação de oxigênio, com espasmo ductal significativo e redução do fluxo pulmonar efetivo. Foi iniciada infusão contínua de adrenalina. O fio-guia BHW foi substituído por um fio de 0,014″ de comprimento de troca. Com o auxílio do fio-guia, foi implantado um stent Inspiron de 4 × 19 mm no ducto arterioso (Figura 4).

Intervenção percutânea. A, B e C) Angiografias obtidas por acesso carotídeo mostrando um ducto arterioso tortuoso e estenose na origem da artéria pulmonar esquerda. D) Com o auxílio de um fio-guia BHW de 0,014″ posicionado na artéria pulmonar esquerda, um cateter-balão Mini Trek de 2 × 8 mm foi inserido ao longo da trajetória do ducto; neste momento, foi observado espasmo ductal. E) Um stent Inspiron de 4 × 19 mm foi implantado no ducto arterioso. F) Angiografia mostrando fluxo preservado através do stent ductal, mas com piora da estenose na origem da artéria pulmonar esquerda. APD: artéria pulmonar direita; APE: artéria pulmonar esquerda.

O paciente apresentou melhora transitória na saturação de oxigênio e no ETCO2, mas alguns minutos depois desenvolveu hipoxemia significativa, diminuição do ETCO2 e bradicardia. Foi identificada trombose aguda do stent, e alteplase in situ foi administrada em bolus de 0,05 mg/kg, seguida de infusão contínua a 0,5 mg/kg/h. Foi realizada angioplastia sequencial com balão de todo o stent com um cateter-balão Trek de 4 × 12 mm. Essas medidas restauraram o fluxo ductal e melhoraram parcialmente a frequência cardíaca, a saturação de oxigênio e o ETCO2.

A estenose na origem da artéria pulmonar esquerda restringia significativamente o fluxo para o tronco pulmonar e para a artéria pulmonar direita. A técnica de otimização proximal (POT, do inglês, proximal optimization technique) foi utilizada com um balão de 4 × 8 mm (inflado até a pressão de ruptura). Com o auxílio de um cateter JR 4F, um fio-guia de 0,014″ foi posicionado na artéria pulmonar direita através da malha lateral do stent anterior. Em seguida, foi realizada angioplastia com balão na origem da artéria pulmonar direita com um balão Trek de 3 × 12 mm (abrindo a malha lateral do stent anterior) (Figura 5). Após a angioplastia com balão, o fio-guia foi retirado da artéria pulmonar direita, mas a estenose na origem da artéria pulmonar esquerda persistiu.

Intervenção percutânea. A) Angiografia mostrando trombose aguda do stent ductal. B) Angioplastia com cateter-balão Trek de 4 × 12 mm ao longo de todo o comprimento do stent. C) Angiografia demonstrando recanalização eficaz do stent. D) Fio-guia posicionado na artéria pulmonar direita através da malha lateral do stent. E) Angioplastia com cateter-balão Trek de 3 × 12 mm (abrindo a malha lateral do stent anterior). F) Fio-guia retirado da artéria pulmonar direita mostrando persistência da estenose na origem da artéria pulmonar esquerda. APD: artéria pulmonar direita; APE: artéria pulmonar esquerda.

O fio-guia de 0,014″ foi então reposicionado na artéria pulmonar direita e um stent Inspiron de 3,5 × 9 mm foi implantado através da malha lateral do stent anterior, direcionado para a origem da artéria pulmonar esquerda e o tronco pulmonar (Figura 6). O introdutor foi removido, e foram aplicados compressão hemostática manual e curativo oclusivo compressivo.

Intervenção percutânea. A) Implante de stent Inspiron de 3,5 × 9 mm através da malha lateral do stent anterior. B e C) Angiografias demonstrando fluxo adequado através do conjunto de stents, do ducto arterioso para ambas as artérias pulmonares.

O paciente foi transferido para a unidade de terapia intensiva em ventilação mecânica e adrenalina intravenosa contínua (0,1 mcg/kg/min). A alteplase foi mantida por mais 3 horas, mas interrompida devido a sangramento nos locais de punção e acesso venoso central. Hemorragia intracraniana esquerda de grau I foi detectada em ultrassom transfontanelar pós-procedimento, que normalizou no acompanhamento 3 meses depois. O paciente apresentou complicações infecciosas, como pneumonia e sepse, com hemoculturas positivas para Pseudomonas aeruginosa, tratadas com antibióticos de amplo espectro. O paciente também apresentou falha na extubação e necessidade prolongada de ventilação mecânica (total de 49 dias). A hospitalização foi prolongada, com alta 3 meses após o procedimento. O ecocardiograma transtorácico mostrou stents pérvios com fluxo adequado através do ducto arterioso e ramos pulmonares. Clinicamente, o paciente permanece hemodinamicamente estável, com saturação de oxigênio de 84% em ar ambiente, e está sendo acompanhado para cirurgia de Glenn programada.

 Discussão

A atresia tricúspide acompanhada de atresia pulmonar é um dos desafios mais complexos na cardiologia pediátrica intervencionista, especialmente devido à dependência absoluta do fluxo ductal para a perfusão pulmonar no período neonatal.4,5 O caso relatado ilustra as múltiplas camadas de complexidade anatômica e técnica envolvidas no manejo desses pacientes, destacando tanto as possibilidades terapêuticas quanto as limitações e complicações inerentes aos procedimentos intervencionistas em neonatos de alto risco.

O implante de stent no ducto surgiu como uma alternativa viável e, muitas vezes, preferível às shunts cirúrgicas em neonatos selecionados, oferecendo vantagens significativas em termos de morbimortalidade perioperatória.6,7 Estudos comparativos recentes mostraram taxas de sobrevida semelhantes entre as duas modalidades terapêuticas, mas com menor incidência de complicações imediatas no grupo de intervenção percutânea.8,9 No entanto, a seleção adequada dos pacientes continua sendo fundamental, considerando fatores como peso neonatal, anatomia do ducto, estenoses pulmonares associadas e estabilidade hemodinâmica pré-procedimento.10,11

O ângulo formado entre a extremidade aórtica do ducto arterioso e o arco aórtico, como observado no presente caso, é uma limitação anatômica que requer adaptações técnicas significativas, incluindo mudanças no posicionamento do paciente e seleção cuidadosa da via de acesso vascular.12-14 A tortuosidade extrema do ducto15 combinada com o curto comprimento dos ramos pulmonares em um recém-nascido complica a navegação do fio-guia coronário e o suporte que ele fornece para a colocação do stent. O uso de materiais específicos, como um microcateter e mais de um fio-guia de 0,014″ posicionados simultaneamente, torna o procedimento viável. A estenose pré-existente do ramo pulmonar antes do implante do stent é um fator de risco para piora da estenose e oclusão total de um ramo pulmonar.16 Técnicas como o posicionamento de um fio-guia de 0,014″ em cada ramo pulmonar durante o implante do stent podem aumentar a segurança do procedimento, mantendo a permeabilidade do ramo pulmonar estenótico e facilitando a abertura da malha lateral do stent. No caso relatado, essa técnica não foi possível porque o paciente apresentou deterioração clínica aguda durante a manipulação do fio-guia dentro do ducto, causando espasmo ductal.

A ocorrência de trombose aguda de stent é uma das complicações mais temidas em procedimentos neonatais, com incidência de 2% a 3%. Os fatores predisponentes incluem hematócrito elevado, tempo prolongado do procedimento, trauma endotelial durante a manipulação e ativação da cascata de coagulação secundária ao material protético. Como demonstrado nesse caso com alteplase, o tratamento imediato com fibrinolíticos locais tem sido eficaz, permitindo a recanalização bem-sucedida com baixo risco de sangramento sistêmico. A angioplastia mecânica sequencial do stent também restaura o fluxo adequado de forma rápida e sustentável.10,17

A técnica de implante de stent através da malha lateral de um stent previamente colocado ("stent-in-stent"), utilizada para tratar a estenose na origem da artéria pulmonar esquerda, representa uma inovação técnica significativa na cardiologia intervencionista pediátrica. A literatura documenta uma experiência crescente com essa técnica em diversas situações anatômicas, demonstrando segurança e eficácia a médio prazo.18,19

As complicações observadas no caso relatado, incluindo hemorragia intracraniana de grau I e infecções hospitalares, refletem a fragilidade dos neonatos submetidos a procedimentos intervencionistas complexos e prolongados. A hemorragia intracraniana, possivelmente relacionada ao uso de fibrinolíticos, é uma complicação conhecida, mas relativamente rara, que requer monitoramento neurológico rigoroso durante o período pós-procedimento.20,21 O desenvolvimento de infecções nosocomiais em pacientes críticos em ventilação mecânica prolongada é um desafio adicional no manejo pós-intervenção, exigindo protocolos rigorosos de prevenção e tratamento precoce. O desfecho favorável em médio prazo, com manutenção da patência do stent e estabilidade hemodinâmica, apoia a eficácia da estratégia terapêutica escolhida e o uso dessa abordagem como uma ponte eficaz para estágios cirúrgicos subsequentes em pacientes selecionados.22,23

 Conclusão

O presente caso demonstra a viabilidade e a eficácia da intervenção hemodinâmica em neonatos com atresia tricúspide tipo 1A. O implante de stent no ducto arterioso permitiu fluxo sanguíneo pulmonar adequado e estabilização clínica. As complicações observadas, incluindo trombose aguda do stent, piora da estenose na origem da artéria pulmonar esquerda após o implante do stent no ducto e instabilidade hemodinâmica, refletem a complexidade dos procedimentos neonatais e a necessidade de estratégias médicas (fibrinolíticas) e intervencionistas (angioplastia com balão do stent trombosado, técnica de POT, angioplastia com balão e stent através da malha lateral do stent) rápidas e eficazes. O desfecho favorável em médio prazo, com preservação do fluxo pulmonar e da função ventricular, apoia o uso dessa técnica como ponte para futuros estágios cirúrgicos em pacientes selecionados.

O presente estudo não teve fontes de financiamento externas.

Não há vinculação deste estudo a programas de pós-graduação.

Este estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética do(a) CEP do Hospital de Urgëncias de Goiás sob o número de protocolo 85497418.2.0000.0033. Todos os procedimentos envolvidos nesse estudo estão de acordo com a Declaração de Helsinki de 1975, atualizada em 2013. O consentimento informado foi obtido de todos os participantes incluídos no estudo.

Os autores não utilizaram ferramentas de inteligência artificial no desenvolvimento deste trabalho.

 Disponibilidade de Dados

Os dados não podem ser disponibilizados publicamente em respeito às questões legais referentes à Lei Geral de Proteção de Dados do Brasil, visto que os dados poderiam permitir a identificação do paciente do caso em questão.