A cardiomiopatia não-compactada é uma doença rara, anatomicamente caracterizada por um padrão trabecular proeminente e recessos intra-trabeculares profundos. Suas manifestações clínicas incluem disfunção ventricular grave arritmias, embolismo sistêmico e morte súbita. Nesse estudo, dois casos de pacientes de idades diferentes com cardiomiopatia não-compactada são descritos: uma criança do sexo masculino em idade escolar, cuja patologia estava associada com estenose mitral e regurgitação e um paciente adulto do sexo feminino, com 50 anos de idade e histórico de hipertensão arterial e insuficiência cardíaca.
IDepartamento de Ecocardiografia, Hospital de Cardiologia, Centro Médico Nacional SXXI, IMSS, México D.F, México
IIDepartamento de Pathologia, Hospital de Cardiologia, Centro Médico Nacional SXXI, IMSS, México D.F, México
A cardiomiopatia não-compactada é uma doença rara, anatomicamente caracterizada por um padrão trabecular proeminente e recessos intra-trabeculares profundos. Suas manifestações clínicas incluem disfunção ventricular grave arritmias, embolismo sistêmico e morte súbita. Nesse estudo, dois casos de pacientes de idades diferentes com cardiomiopatia não-compactada são descritos: uma criança do sexo masculino em idade escolar, cuja patologia estava associada com estenose mitral e regurgitação e um paciente adulto do sexo feminino, com 50 anos de idade e histórico de hipertensão arterial e insuficiência cardíaca.
A cardiomiopatia não-compactada é um distúrbio congênito geneticamente heterogêneo, caracterizado por um padrão trabecular proeminente e recessos intra-trabeculares profundos que não estão conectados com a circulação coronariana e são cobertos por uma camada de endocárdio contínua com a parede ventricular, tornando-a suscetível à formação local de trombos1,2. A causa da cardiomiopatia não-compactada parece ser uma anormalidade morfogenética que detém a compactação do miocárdio durante a embriogênese3,4. A prevalência da cardiomiopatia não-compactada em adultos é de 0,0143,5. O objetivo do presente estudo foi analisar as características clínicas e ecocardiográficas da cardiomiopatia não-compactada e sua dificuldade diagnóstica em dois pacientes.
Uma criança do sexo masculino em idade escolar (11 anos) apresentou dispnéia desencadeada por grandes esforços nos 4 anos anteriores. O exame físico revelou sinais vitais estáveis; achados auscultatórios mostraram sopro sistólico III/VI seguido por sopro médio-diastólico de tom baixo; a segunda bulha era normal. O eletrocardiograma mostrava ritmo sinusal com bloqueio do ramo direito. O raio-x de tórax revelou aumento do coração com duplo contorno do grande átrio esquerdo. O ecocardiograma bidimensional foi compatível com cardiomiopatia não-compactada, mostrando um padrão trabecular proeminente no ventrículo esquerdo (
Uma mulher de 50 anos de idade, com histórico familiar de insuficiência cardíaca e morte súbita, apresentando hipertensão por pelo menos 22 anos. Oito anos antes, ela começou a apresentar dispnéia progressiva. Quatro anos antes, ela havia sofrido um acidente vascular cerebral, que resultou em hemiplegia esquerda com total recuperação; nessa época ela recebeu um diagnóstico de cardiomiopatia dilatada. O exame físico revelou sinais vitais normais; ausculta cardíaca revelou sopro de regurgitação tricúspide e mitral II/VI. Em repouso, o ECG de 12 derivações registrou ritmo sinusal com imagem de bloqueio do ramo esquerdo. O raio-x de tórax mostrou campos pulmonares com leve congestão hilar e coração aumentado grau III. O ecocardiograma bidimensional era compatível com cardiomiopatia não-compactada. Observamos um padrão trabecular e profundos recessos sinusoidais no ventrículo esquerdo (VE), hipocinesia generalizada do VE com duas camadas separadas e uma razão endocárdio-epicárdio de 2,5:1. A imagem do Doppler colorido mostrou recessos sinusoidais cheios de sangue; VE dilatado com padrão de enchimento restritivo-congestivo e regurgitação mitral e tricúspide leve. A pressão sistólica da artéria pulmonar era de 44 mmHg, e a fração de ejeção, 20%. A cineangiografia cardíaca revelou artérias coronárias epicárdicas normais; o ventriculograma mostrou hipocinesia global, dilatação ventricular e disfunção ventricular esquerda grave. A biópsia endomiocárdica apical mostrou grande espessamento do endocárdio, fibrose intersticial e degeneração miocítica.
A cardiomiopatia não-compactada ventricular esquerda permanece uma cardiopatia não-classificada de acordo com a Organização Mundial de Saúde (OMS)1. É um distúrbio genético causado por mutações nos genes G4.5 e α-distrobrevina, as quais resultam em parada do processo de compactação da rede miocárdica durante a embriogênese endomiocárdica1,3,4. Esta cardiomiopatia é uma doença com recorrência familiar, cujas manifestações clínicas podem aparecer na infância ou no início da vida adulta6. Foi observado que os pacientes neste estudo tinham histórico familiar relevante de morte súbita e insuficiência cardíaca; assim, eles apresentavam alto risco de apresentar essa cardiomiopatia. A sintomatologia inicial em ambos os casos era caracterizada por dispnéia progressiva. No caso 2, havia o antecedente do AVC. Diferentes séries têm relatado que as manifestações clínicas dessa patologia são caracterizadas por progressiva disfunção ventricular esquerda, grave insuficiência cardíaca e embolismo sistêmico e pulmonar, que podem resultar de função ventricular deficiente e formação de trombos dentro dos recessos intertrabeculares6,7. A fisiopatologia da perfusão miocárdica pode ter um papel crucial na cardiomiopatia não-compactada, resultando em anormalidades da microcirculação coronariana produzindo alterações no movimento segmentar global, dilatação ventricular e insuficiência cardíaca1,8.
O ecocardiograma bidimensional dos dois pacientes descritos aqui mostrou o VE com numerosas trabéculas proeminentes, prevalecendo nas regiões médio-ventricular, apical, e médio-inferior e uma estrutura de duas camadas com uma razão endocárdio-epicárdio > 2 no final da sístole. O ecocardiograma com Doppler colorido em ambos os pacientes revelou recessos sinusoidais cheios de sangue proveniente da cavidade ventricular. O diagnóstico da cardiomiopatia não-compactada é frequentemente perdido ou errôneo, devido à falta de conscientização da doença e por que outras doenças cardíacas apresentam características similares; assim, é necessário distingui-la de outras patologias nas quais o aumento da espessura da parede ventricular e um padrão trabecular proeminente são observados, como na cardiomiopatia hipertrófica e cardiopatia hipertensiva, bem como a cardiomiopatia dilatada, na qual a hipocinesia generalizada, dilatação das cavidades cardíacas e grave disfunção ventricular esquerda são encontradas. Em crianças, essa cardiomiopatia deve ser diferenciada da atresia valvar pulmonar, septo interventricular intacto e de patologias que possam induzir obstrução do fluxo de saída do VE9,10. Alguns tumores cardíacos como os hemangiomas, que são caracterizados pela proliferação de vasos sanguíneos, podem ter a aparência de recessos7. Em nosso estudo, o irmão do caso 1 tinha recebido o diagnóstico errado de cardiomiopatia dilatada, mas os estudos da autópsia mostraram que ele tinha cardiomiopatia não-compactada, pois ele apresentava as características dessa doença. No caso 1, o diagnóstico dessa cardiomiopatia poderia ter sido perdido ou feito erroneamente, devido à estenose mitral e regurgitação associadas, o que nos fez considerar um diagnóstico de cardiopatia reumática. O caso 2 foi diagnosticado primeiro como sendo cardiomiopatia dilatada, devido à cavidade ventricular esquerda dilatada e hipocinesia generalizada observadas; entretanto, em ambos os casos, a presença de um padrão trabecular proeminente no VC, recessos sinusoidais profundos cheios de sangue e uma razão endocárdio-epicárdio > 2 nos levaram ao diagnóstico de cardiomiopatia não-compactada. O ecocardiograma bidimensional e o ecocardiograma com Doppler colorido provaram, sem sombra de dúvida, serem métodos confiáveis para realizar o diagnóstico dessa patologia.
A cardiomiopatia não-compactada é uma doença congênita rara cujo diagnóstico pode ser perdido ou feito erroneamente. A classificação desse distúrbio pela OMS como uma cardiomiopatia diferente é importante para promover a conscientização da doença e seu diagnóstico precoce. Os critérios estabelecidos para seu diagnóstico permitem aumentar o conhecimento da doença e distingui-la de outras patologias que podem apresentar características similares. O ecocardiograma bidimensional e o Doppler colorido são métodos de escolha confiáveis e não-invasivos para diagnosticar essa cardiomiopatia.
Declaro não haver conflito de interesses pertinentes.
O presente estudo não teve fontes de financiamento externas.
Não há vinculação deste estudo a programas de pós-graduação.
Correspondência: Francisco Martínez-Baca López Floresta No. 146-2, Colonia Clavería 02080 México, D.F, México E-mail:
Artigo recebido em 13/03/08; revisado recebido em 08/07/08; aceito em 8/07/08.
Non-compaction cardiomyopathy is a rare disease, anatomically characterized by a prominent trabecular pattern and deep intertrabecular recesses. Its clinical manifestations include severe left ventricular dysfunction, arrhythmias, systemic embolism, and sudden death. In this report, two cases of patients of different ages with non-compaction cardiomyopathy are described: a male schoolboy whose pathology was associated with mitral stenosis and regurgitation and a 50-year-old female with history of high blood pressure and cardiac failure.
IDepartment of Echocardiography, Hospital de Cardiología, Centro Médico Nacional SXXI, IMSS, México D.F., México
IIPathologist, Department of Pathology, Hospital de Cardiología, Centro Médico Nacional SXXI, IMSS, México D.F., México
Non-compaction cardiomyopathy is a rare disease, anatomically characterized by a prominent trabecular pattern and deep intertrabecular recesses. Its clinical manifestations include severe left ventricular dysfunction, arrhythmias, systemic embolism, and sudden death. In this report, two cases of patients of different ages with non-compaction cardiomyopathy are described: a male schoolboy whose pathology was associated with mitral stenosis and regurgitation and a 50-year-old female with history of high blood pressure and cardiac failure.
Non-compaction cardiomyopathy is a genetically heterogeneous congenital disorder, characterized by a pattern of excessively prominent ventricular trabeculations and deep intertrabecular recesses that are not connected with coronary circulation and are covered by an endocardium layer continuous with ventricular wall, making it susceptible to local thrombus formation.1,2. The cause of non-compaction cardiomyopathy appear to be a morphogenetic abnormality that arrests compaction of myocardium fibers during embryogenesis3,4. The prevalence of non-compaction cardiomyopathy is 0.014 in adults3,5. The purpose of this study was to analyze the clinical and echocardiographic features of non-compaction cardiomyopathy and its diagnostic difficulty in two patients.
An 11-year-old male schoolboy had presented dyspnea to great efforts in the last 4 years. Physical examination revealed stable vital signs; auscultatory findings demonstrated systolic murmur III/VI followed by a low tone mid-diastolic murmur; the 2nd sound was normal. The electrocardiogram showed sinus rhythm with right bundle branch blockade. The chest x-ray revealed an enlarged heart with double outline of the large left atrium. The two-dimensional echocardiogram was compatible with non-compaction cardiomyopathy, revealing prominent ventricular trabeculations in the left ventricle (
The patient was a 50-year-old female with family history of heart failure and sudden death. She had had hypertension for at least 22 years. Eight years previously, she began to present progressive dyspnea Four years previously, she had suffered a cerebrovascular accident, which resulted in left hemiplegia with complete recovery; at that time, she was diagnosed with dilated cardiomyopathy. Physical examination revealed normal vital signs; cardiac auscultation showed mitral and tricuspid regurgitation murmur II/VI. At rest, the 12-lead electrocardiogram recorded sinus rhythm with left bundle branch blockade image. The chest x-ray showed pulmonary fields with slight hilar congestion and grade III enlarged heart. The two-dimensional echocardiogram was compatible with non-compaction cardiomyopathy. We observed trabeculations and deep sinusoidal recesses in the left ventricle, generalized hypokinesia of the left ventricle with two separated layers, and an endocardium-epicardium ratio of 2.5:1; Doppler color image with sinusoidal recesses filled with blood; dilated left ventricle with a restrictive-congestive filling pattern and mild mitral and tricuspid regurgitation. Systolic pressure of pulmonary artery was 44 mmHg, and ejection fraction, 20%. The cardiac cineangiography revealed normal epicardial coronary arteries; the ventriculogram demonstrated global hypokinesia, ventricular dilatation, and severe left ventricular dysfunction. Apical endomyocardial biopsy disclosed markedly thickened endocardium, interstitial fibrosis, and myocytic degeneration.
Left ventricular non-compaction cardiomyopathy currently remains an unclassified cardiomyopathy according to the World Health Organization1. It is a genetic disorder due to mutations in the G4.5 and the alpha-dystrobrevin genes that results in the arrest of the compaction process of the myocardial meshwork during endomyocardial embryogenesis1,3,4. This cardiomyopathy is a disease with familial recurrence of which clinical manifestations may appear in childhood or early youth6. It has been observed that the patients in this study had a relevant family history of sudden death, and cardiac failure; therefore, they had high risk to present this cardiomyopathy. Initial symptomatology in both cases was characterized by progressive dyspnea. Case 2 presented the antecedent of stroke. Different series have reported that clinical manifestations of this pathology are characterized by progressive left ventricular dysfunction, severe cardiac failure, and pulmonary and systemic embolism which may result from impaired ventricular function and from thrombus formation within the intertrabecular recesses6,7. Physiopathology of myocardial perfusion may play a crucial role in non-compaction cardiomyopathy, resulting in abnormalities of the coronary microcirculation producing alterations in global segmental motion, ventricular dilatation and cardiac failure1,8. The two-dimensional echocardiogram of the two patients described here showed numerous and prominent left ventricular trabeculations prevailing in the mid-ventricular, apical, and mid-inferior regions and a two-layered structure with a endocardium-epicardium ratio >2 at the end of systole. The color Doppler echocardiography in both patients revealed sinusoidal recesses filled with blood proceeding from ventricular cavity. Non-compaction cardiomyopathy is apt to be missed or misdiagnosed due to the lack of awareness of the disease and because other heart diseases can present similar characteristics; hence, it is necessary to distinguish it from pathologies in which increased thickness of the ventricular wall and prominent trabeculations are observed similarly to hypertrophic cardiomyopathy and hypertensive cardiopathy, as well as in dilated cardiomyopathy, in which generalized hypokinesia, dilatation of cardiac cavities and severe left ventricular dysfunction are found. In children, this cardiomyopathy must be differentiated from pulmonary valve atresia, intact interventricular septum and from pathologies that induce outflow obstruction of the left ventricle9,10. Some cardiac tumors such as hemangiomas, which are characterized by proliferation of blood vessels, may resemble recesses7. In our study, a brother of case 1 had been misdiagnosed with dilated cardiomyopathy, but the autopsy study revealed he had non-compaction cardiomyopathy, demonstrated by the presence of the features of this disease. In case 1, this cardiomyopathy could have been missed or misdiagnosed because of the associated mitral stenosis and regurgitation, which made us consider a diagnosis of rheumatic cardiopathy. Case 2 was first diagnosed with dilated cardiomyopathy, due to the observed dilated left ventricular cavity and generalized hypokinesia; however, in both cases, the presence of prominent trabeculations in the left ventricle, deep sinusoidal recesses filled with blood, and an endocardium-epicardium ratio >2 led us to establish a diagnosis of non-compaction cardiomyopathy. The two-dimensional echocardiogram and Doppler undoubtedly proved to be reliable methods to carry out the diagnosis of this pathology.
Non-compaction cardiomyopathy is a rare congenital disease that may be missed or misdiagnosed. The classification of this disorder by WHO as a different cardiomyopathy is important to foster awareness of the disease and its early diagnosis. The established criteria for its diagnosis allow us to increase knowledge of the disease and to distinguish it from other pathologies that can present similar characteristics. The two-dimensional and Doppler echocardiograms are reliable, non-invasive methods of choice to diagnose this cardiomyopathy.
No potential conflict of interest relevant to this article was reported.
There were no external funding sources for this study.
This study is not associated with any post-graduation program.
La miocardiopatía no compactada es una enfermedad rara, anatómicamente caracterizada por un patrón trabecular prominente y recesos intertrabeculares profundos. Sus manifestaciones clínicas incluyen disfunção ventricular gravem arritmias, embolismo sistémico y muerte súbita. En este estudio se describen dos casos de pacientes de edades diferentes con miocardiopatía no compactada: un niño de sexo masculino en edad escolar, cuya patología estaba asociada a estenosis mitral y regurgitación, y un paciente adulto del sexo femenino, con 50 años de edad e historia de hipertensión arterial e insuficiencia cardíaca.
IDepartamento de Ecocardiografia; Hospital de Cardiologia, Centro Médico Nacional SXXI, IMSS, México D.F - México
IIDepartamento de Pathologia, Hospital de Cardiologia, Centro Médico Nacional SXXI, IMSS, México D.F - México
Correspondencia
La miocardiopatía no compactada es una enfermedad rara, anatómicamente caracterizada por un patrón trabecular prominente y recesos intertrabeculares profundos. Sus manifestaciones clínicas incluyen disfunção ventricular gravem arritmias, embolismo sistémico y muerte súbita. En este estudio se describen dos casos de pacientes de edades diferentes con miocardiopatía no compactada: un niño de sexo masculino en edad escolar, cuya patología estaba asociada a estenosis mitral y regurgitación, y un paciente adulto del sexo femenino, con 50 años de edad e historia de hipertensión arterial e insuficiencia cardíaca.
La miocardiopatía no compactada es un disturbio congénito genéticamente heterogéneo, caracterizado por un patrón trabecular prominente y recesos intertrabeculares profundos que no están conectados con la circulación coronaria y están cubiertos por una capa de endocardio continua con la pared ventricular, volviéndola susceptible a la formación local de trombos1,2. La causa de miocardiopatía no compactada parece ser una anormalidad morfogenética que detiene la compactación del miocardio durante la embriogénesis3,4. La prevalencia de la miocardiopatía no compactada en adultos es de 0,0143,5. El objetivo del presente estudio fue analizar las características clínicas y ecocardiográficas de la miocardiopatía no compactada y su dificultad diagnóstica en dos pacientes.
Un niño del sexo masculino en edad escolar (11 años) presentó disnea desencadenada por grandes esfuerzos en los 4 años anteriores. El examen físico reveló señales vitales estables; la auscultación mostró soplo sistólico III/VI seguido por soplo medio diastólico de tono bajo; el segundo ruido era normal. El electrocardiograma mostraba ritmo sinusal con bloqueo de rama derecha. La radiografía de tórax reveló aumento del corazón con doble contorno del atrio izquierdo grande. El ecocardiograma bidimensional era compatible con miocardiopatía no compactada, mostrando un patrón trabecular prominente en el ventrículo izquierdo (
Una mujer de 50 años de edad, con historia familiar de insuficiencia cardíaca y muerte súbita, presentando hipertensión hacía por lo menos 22 años. Ocho años antes, ésta comenzó a presentar disnea progresiva. Cuatro años antes, ésta había sufrido un accidente vascular cerebral que resultó en hemiplejia izquierda con total recuperación; en esa época recibió un diagnóstico de miocardiopatía dilatada. El examen físico reveló señales vitales normales; auscultación cardíaca reveló soplo de regurgitación tricúspide y mitral II/VI. En reposo, el ECG de 12 derivaciones registró ritmo sinusal con imagen de bloqueo de la rama izquierda. La radiografía de tórax mostró campos pulmonares con leve congestión hiliar y corazón aumentado grado III. El ecocardiograma bidimensional era compatible con miocardiopatía no compactada. Observamos un patrón trabecular y profundos recesos sinusoidales en el ventrículo izquierdo (VI), hipocinesia generalizada del VI con dos capas separadas y una razón endocardio-epicardio de 2,5:1. La imagen del Doppler color mostró recesos sinusoidales llenos de sangre; VI dilatado con patrón de llenado restrictivo-congestivo y regurgitación mitral y tricúspide leve. La presión sistólica de la arteria pulmonar era de 44 mmHg, y la fracción de eyección del 20%. La cineangiografía cardíaca reveló arterias coronarias epicárdicas normales; el ventriculograma mostró hipocinesia global, dilatación ventricular y disfunción ventricular izquierda grave. La biopsia endomiocárdica apical mostró gran espesamiento del endocardio, fibrosis intersticial y degeneración miocítica.
La miocardiopatía no compactada ventricular izquierda permanece como una cardiopatía no clasificada de acuerdo con la Organización Mundial de la Salud (OMS)1. Es un disturbio genético causado por mutaciones en los genes G4.5 y α-distrobrevina, las cuales resultan en la detención del proceso de compactación de la red miocárdica durante la embriogénesis endomiocárdica1,3,4. Esta miocardiopatía es una enfermedad con recurrencia familiar, cuyas manifestaciones clínicas pueden aparecer en la infancia o al inicio de la vida adulta6. Se observó que los pacientes en este estudio tenían historia familiar relevante de muerte súbita e insuficiencia cardíaca; así, éstos ofrecían alto riesgo de presentar esta miocardiopatía. La sintomatología inicial en ambos casos se caracterizaba por disnea progresiva. En el caso 2, había antecedente de AVC. Diferentes series relataron que las manifestaciones clínicas de esta patología se caracterizan por progresiva disfunción ventricular izquierda, grave insuficiencia cardíaca y embolismo sistémico y pulmonar, que pueden resultar en función ventricular deficiente y formación de trombos dentro de los recesos intertrabeculares6,7. La fisiopatología de la perfusión miocárdica puede tener un papel crucial en la miocardiopatía no compactada, resultando en anormalidades de la microcirculación coronaria y produciendo alteraciones en el movimiento segmentario global, dilatación ventricular e insuficiencia cardíaca1,8.
El ecocardiograma bidimensional de los pacientes descritos aquí mostró el VI con numerosas trabéculas prominentes, prevaleciendo en las regiones medio ventricular, apical y medio inferior, y una estructura de dos capas con una razón endocardio-epicardio > 2 al final de la sístole. El ecocardiograma con Doppler color en ambos pacientes reveló recesos sinusoidales llenos de sangre proveniente de la cavidad ventricular. El diagnóstico de la miocardiopatía no compactada frecuentemente se pierde o es erróneo debido a la falta de concientización de la enfermedad y porque otras enfermedades cardíacas presentan características similares; en tal sentido, es necesario distinguirla de otras patologías en las cuales se observan aumento del espesor de la pared ventricular y patrón trabecular prominente, como en la miocardiopatía hipertrófica y cardiopatía hipertensiva, así como la miocardiopatía dilatada, en la cual se encuentran hipocinesia generalizada, dilatación de las cavidades cardíacas y grave disfunción ventricular izquierda. En niños, esta miocardiopatía debe ser diferenciada de la atresia valvular pulmonar, septo interventricular intacto y de patologías que puedan inducir obstrucción del flujo de salida del VI9,10. Algunos tumores cardíacos como los hemangiomas, que se caracterizan por la proliferación de vasos sanguíneos, pueden tener apariencia de recesos7. En nuestro estudio, el hermano del caso 1 había recibido el diagnóstico errado de miocardiopatía dilatada, pero nos estudios de la autopsia mostraron que éste tenía miocardiopatía no compactada, pues presentaba las características de esa enfermedad. En el caso 1, el diagnóstico de esta miocardiopatía podría haberse perdido o realizado erróneamente, debido a la estenosis mitral y la regurgitación asociadas, lo que nos llevó a considerar un diagnóstico de cardiopatía reumática. El caso 2 fue diagnosticado primero como siendo miocardiopatía dilatada, debido a la cavidad ventricular izquierda dilatada e hipocinesia generalizada observadas; con todo, en ambos casos, la presencia de un patrón trabecular prominente en el VC, recesos sinusoidales profundos llenos de sangre y una razón endocardio-epicardio > 2 nos llevaron al diagnóstico de miocardiopatía no compactada. El ecocardiograma bidimensional y el ecocardiograma con Doppler color probaron, sin sombra de duda, ser métodos confiables para realizar el diagnóstico de esta patología.
La miocardiopatía no compactada es una enfermedad congénita rara cuyo diagnóstico puede perderse o realizarse erróneamente. La clasificación de este disturbio por la OMS como una miocardiopatía diferente es importante para fomentar la concientización de la enfermedad y su diagnóstico precoz. Los criterios establecidos para su diagnóstico permiten aumentar el conocimiento de la enfermedad y distinguirla de otras patologías que pueden presentar características similares. El ecocardiograma bidimensional y el Doppler color son métodos de elección confiables y no invasivos para diagnosticar esta miocardiopatía.
Declaro no haber conflicto de intereses pertinentes.
El presente estudio no tuvo fuentes de financiación externas.
No hay vinculación de este estudio a programas de postgrado.