Arq Bras Cardiol abc Arquivos Brasileiros de Cardiologia Arq. Bras. Cardiol. 0066-782X 1678-4170 Sociedade Brasileira de Cardiologia - SBC DLS8LrwzjcfsSQbf3PwFv3Q S0066-782X2015002300440 10.5935/abc.20150115 Case Report Percutaneous Treatment of Mitral Paraprosthetic Regurgitation: an Alternative to Surgery Sampaio Roney Orismar Oliveira Alessandra Gomes de Miranda George Barreto Lemos Pedro Alves Neto Vieira Marcelo Luiz Campos Tarasoutchi Flávio Universidade de São Paulo Faculdade de Medicina Hospital das Clínicas São Paulo SP Brazil Instituto do Coração do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (USP), São Paulo, c – Brazil Universidade de São Paulo Mailing Address: Roney Orismar Sampaio, Rua Comandante Garcia d’Avila, 412, Morumbi. Postal Code 05654040, São Paulo, SP – Brazil E-mail: orismar@cardiol.br; sampaioroney@yahoo.com.br

Author contributions

Conception and design of the research: Sampaio RO, Oliveira AG, Lemos Neto PA. Acquisition of data: Sampaio RO, Oliveira AG, Lemos Neto PA, Vieira MLC. Analysis and interpretation of the data: Sampaio RO, Miranda GB, Lemos Neto PA, Vieira MLC. Writing of the manuscript: Sampaio RO, Oliveira AG, Miranda GB, Lemos Neto PA, Tarasoutchi F. Critical revision of the manuscript for intellectual content: Sampaio RO, Tarasoutchi F.

Potential Conflict of Interest

No potential conflict of interest relevant to this article was reported.

 10 2015 105 4 440 442 06 05 2014 24 09 2014 30 09 2014 This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution License, which permits unrestricted use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Keywords Mitral Valve / surgery Heart Valve Prosthesis Implantation Prosthesis-Related Infections / complications Heart Failure Hemolysis Atrioventricular Block Introduction

Paraprosthetic regurgitation occurs in approximately 7%–17% of patients undergoing mitral valve replacement and 2%–10% of patients undergoing aortic valve replacement1,2. Typically, this regurgitation is discrete and does imply major clinical complications; however, when it is moderate or severe, the consequences can be serious, leading to heart failure and/or hemolysis3,4. It is estimated that approximately 1%–5% of cases develop to more clinically severe conditions1,4. The main causes of paraprosthetic regurgitation are calcification of the valvular annulus, infection, suture technique, and size and shape of the prosthesis1,5.

Usually, surgical treatment is considered as the first treatment option for symptomatic patients4. In 1992, however, an alternative treatment via percutaneous occlusion of the paravalvular orifice was proposed for cases in which the patient faces high risk from surgical treatment6-8.

 Case Report

A 70-year-old male patient received a mechanical mitral prosthesis implant in 2002 during his fourth heart surgery. At that time, the patient presented multiple postoperative complications: septic shock requiring high doses of vasoactive medications, acute renal failure and atrial fibrillation, and prolonged hospitalization. After this period, the patient made good progress and had no limitations on daily activities, until 3 years previously, when he began to experience recurrent hematuria due to intravascular hemolysis. The patient was clinically followed until June 2012, when the hemolysis markedly worsened, in association with heart failure up to functional class III [New York Heart Association (NYHA)]. On physical examination, there was a regurgitant systolic murmur +++/4 in the mitral area and crackle at the base of the lungs.

Laboratory examinations showed the following: lactate dehydrogenase (LDH) 3256 U/L [reference value (RV): 85‑227 U/L], haptoglobin 0.2 g/L (RV: 0.3–2.0 g/L), hemoglobin (Hb) 7.3 g/dL (RV: 13.0–18.0 g/dL), hematocrit (Hct) 22% (RV: 40.0-52.0%), and hemoglobinuria. Two‑dimensional transesophageal echocardiography demonstrated the mechanical prosthesis with normal mobility for its elements as well as moderate/significant periprosthetic regurgitation (Figures 1A and B) associated with maximum LA–LV diastolic gradient estimated at 13 mmHg (average, 4 mmHg). The valve area was estimated at 3.2 cm2. Because of the difficulty in accurately determining the size of the regurgitant orifice and subsequently choosing the best occlusion device, we performed three-dimensional transesophageal echocardiography. This technique identified both anterior and posterior periprosthetic insufficiency: anterior gap of 22 mm along the long axis and posterior gap of approximately 12 mm (Figure 1C). Because of the risk of many postoperative complications (as in 2002) and the high surgical risk associated with a fifth heart surgery, in a joint decision along with the patient and family, we opted for percutaneous treatment.

(A) Two-dimensional transesophageal echocardiogram (2D-TEE). (A) Preoperative 2D-TEE (B and C); (C) preoperative 3D-TEE; (D) post-operative 3D-TEE Treatment

Two percutaneous devices, “Duct Occluder 8 mm × 6" and “5 mm VSD," were implanted, with a significant reduction in postimplant regurgitation (there was a decrease of approximately 70% in the anterior orifice) (Figure 2). A second 3D echocardiography (Figure 1D) was performed 45 days after the procedure and demonstrated good positioning of the occlusion devices and minimum residual paraprosthetic reflux. Six months after the procedure, the patient presented with a second-degree atrioventricular block, Mobitz II, and two episodes of presyncope; a DDD pacemaker was implanted. The patient improved to functional class I (NYHA). Physical examination at this time showed a slight systolic murmur of mitral regurgitation (+/4) and improved laboratory results (LDH 728 U/L, Hb 10.5 g/dL, Hct 32.3%).

(A) Hemodynamics laboratory image of the catheter in the paraprosthetic orifice before deployment. (B) Hemodynamics laboratory image of the deployed device. Discussion

Paraprosthetic reflux is a significant complication of valve replacement surgery. Percutaneous closure of a paraprosthetic orifice is now considered a safe procedure, providing an alternative to surgery in patients with a high surgical risk. However, there are still few reports of percutaneous intervention in patients with paraprosthetic regurgitation.

In 2006, Pate et al.9 published a study of 10 patients who were not candidates for surgery and underwent percutaneous closure of mitral paravalvular leak; this author noted a 70% success rate for this procedure, associated with clinical improvement. However, four patients required a second intervention.

In 2011, Sorajja et al.10 published a study of 115 patients who underwent the percutaneous procedure, with technical success in 77% of cases and clinical improvement in 67%. The total number of complications 30 days after the procedure was 8.7%: death in two cases (1.7%), stroke in three cases (2.6%), vascular complications in one case (0.9%), hemothorax in four cases (3.5%), and emergency surgery in one case (0.9%).

In addition, in 2011, Ruiz et al.8 showed that in retrospective analysis of 43 patients, procedural success was observed in 86% of cases and clinical improvement was observed in 77%.

In this present case, 6 months after percutaneous treatment, the patient developed atrioventricular block and required a pacemaker. After an extensive review of the literature, we found no reports of second-degree atrioventricular block as a late complication of percutaneous closure of the paraprosthetic mitral valve orifice1. Even in the aortic position, where it may be more common considering the anatomy of the conduction system, there are no reports of this complication. The risk of this event (late implant pacemaker for AVB) seems to have been random, particularly in closing the paraprosthetic mitral orifice; however, it cannot be ruled out. Nevertheless, the fact the pacemaker was implanted 6 months after the procedure is also relevant, which in our view leaves it unclear whether a possible complication exists and is yet to be described. Therefore, this event should be noted and followed in the literature.

Therefore, we conclude that a percutaneous procedure to correct paraprosthetic regurgitation is feasible in patients with a high surgical risk and has a significant clinical impact.

Sources of Funding

There were no external funding sources for this study.

Study Association

This study is not associated with any thesis or dissertation work.

 References 1. Kliger C, Eiros R, Isasti G, Einhorn B, Jelnin V, Cohen H, et al. Review of surgical prosthetic paravalvular leaks: diagnosis and catheter-based closure. Eur Heart J. 2013;34(9):638-49. Kliger C Eiros R Isasti G Einhorn B Jelnin V Cohen H Review of surgical prosthetic paravalvular leaks: diagnosis and catheter-based closure Eur Heart J 2013 34 9 638 649 2. Hammermeister K, Sethi GK, Henderson WG, Grover FL, Oprian C, Rahimtoola SH. Outcomes 15 years after valve replacement with mechanical versus a bioprostetic valve: final report of the Veterans Affairs randomized trial. J Am Coll Cardiol. 2000;36 (4):1152-8. Hammermeister K Sethi GK Henderson WG Grover FL Oprian C Rahimtoola SH Outcomes 15 years after valve replacement with mechanical versus a bioprostetic valve: final report of the Veterans Affairs randomized trial J Am Coll Cardiol 2000 36 4 1152 1158 3. Kim MS, Casserly IP, Garcia JA, Klein AJ, Salcedo EE, Carroll JD. Percutaneous transcatheter closure of prosthetic mitral paravalvar leaks: are we there yet? JACC Cardiovasc Interv. 2009;2(2):81-90. Kim MS Casserly IP Garcia JA Klein AJ Salcedo EE Carroll JD Percutaneous transcatheter closure of prosthetic mitral paravalvar leaks: are we there yet? JACC Cardiovasc Interv 2009 2 2 81 90 4. Buellesfeld L, Meier B. Treatment of paravalvular leaks through interventional techniques. Multimed Man Cardiothorac Surg. 2011;2011(924):mmcts.2010.004895. Buellesfeld L Meier B Treatment of paravalvular leaks through interventional techniques Multimed Man Cardiothorac Surg 2011 2011 924 mmcts.2010.004895 mmcts.2010.004895 5. Sampaio RO, Silva FC Jr, Oliveira IS, Padovesi CM, Soares JA, Silva WM, et al. Evolução pós-operatória de pacientes com refluxo protético valvar. Arq Bras Cardiol. 2009;93(3):283-9. Sampaio RO Silva FC Jr Oliveira IS Padovesi CM Soares JA Silva WM Evolução pós-operatória de pacientes com refluxo protético valvar Arq Bras Cardiol 2009 93 3 283 289 6. Hourihan M, Perry SB, Mandell VS, Keane JF, Rome JJ, Bittl JA, et al Transcatheter umbrella closure of valvular and paravalvar leaks. J Am Coll Cardiol. 1992;20(6):1371-7. Hourihan M Perry SB Mandell VS Keane JF Rome JJ Bittl JA Transcatheter umbrella closure of valvular and paravalvar leaks J Am Coll Cardiol 1992 20 6 1371 1377 7. Ruiz CE, Cohen H, Del Valle-Fernandes R, Jelnin V, Perk G, Kronzon I. Closure of prosthetic paravalvular leaks: a long way to go. Eur Heart J Suppl. 2010;12(Suppl E):E52-62. Ruiz CE Cohen H Del Valle-Fernandes R Jelnin V Perk G Kronzon I Closure of prosthetic paravalvular leaks: a long way to go Eur Heart J Suppl 2010 12 Suppl E E52 E62 8. Ruiz CE, Jelin V, Kronzon I, Dudy Y, Del Valle-Fernandez R, Einhorn BN, et al. Clinical outcomes in patients undergoing percutaneous closure of periprosthetic paravalvular leaks. J Am Coll Cardiol. 2011;58(21):2210-7. Ruiz CE Jelin V Kronzon I Dudy Y Del Valle-Fernandez R Einhorn BN Clinical outcomes in patients undergoing percutaneous closure of periprosthetic paravalvular leaks J Am Coll Cardiol 2011 58 21 2210 2217 9. Pate GE, Al Zubaidi A, Chandavimol M, Thompson CR, Munt BI, Webb JG. Percutaneous closure of prosthetic paravalvular leaks: case series and review. Catheter Cardiovasc Interv. 2006;68(4):528-33. Pate GE Al Zubaidi A Chandavimol M Thompson CR Munt BI Webb JG Percutaneous closure of prosthetic paravalvular leaks: case series and review Catheter Cardiovasc Interv 2006 68 4 528 533 10. Sorajja P, Cabalka AK, Hagler DJ, Rihal CS. Percutaneous repair of paravalvular prosthetic regurgitation: acute and 30-day outcome in 115 patients. Circ Cardiovasc Interv. 2011;4(4):314-21. Sorajja P Cabalka AK Hagler DJ Rihal CS Percutaneous repair of paravalvular prosthetic regurgitation: acute and 30-day outcome in 115 patients Circ Cardiovasc Interv 2011 4 4 314 321 Relato de Caso Tratamento Percutâneo de Refluxo Paraprotético Mitral: Alternativa à Cirurgia Sampaio Roney Orismar Oliveira Alessandra Gomes de Miranda George Barreto Lemos Pedro Alves Neto Vieira Marcelo Luiz Campos Tarasoutchi Flávio Universidade de São Paulo Faculdade de Medicina Hospital das Clínicas São Paulo SP Brasil Instituto do Coração do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (USP), São Paulo, SP – Brasil Universidade de São Paulo Correspondência: Roney Orismar Sampaio, Rua Comandante Garcia d'Avila, 412, Morumbi. CEP 05654040, São Paulo, SP – Brasil E-mail: orismar@cardiol.br; sampaioroney@yahoo.com.br

Contribuição dos autores

Concepção e desenho da pesquisa: Sampaio RO, Oliveira AG, Lemos Neto PA. Obtenção de dados: Sampaio RO, Oliveira AG, Lemos Neto PA, Vieira MLC. Análise e interpretação dos dados: Sampaio RO, Miranda GB, Lemos Neto PA, Vieira MLC. Redação do manuscrito: Sampaio RO, Oliveira AG, Miranda GB, Lemos Neto PA, Tarasoutchi F. Revisão crítica do manuscrito quanto ao conteúdo intelectual importante: Sampaio RO, Tarasoutchi F.

Potencial conflito de interesse

Declaro não haver conflito de interesses pertinentes.

 Palavras-chave Valva Mitral / cirurgia Implante de Prótese de Valva Cardíaca Infecções Relacionadas a Prótese / complicações Insuficiência Cardíaca Hemólise Bloqueio Atrioventricular Introdução

O refluxo paraprotético ocorre em cerca de 7 a 17% dos pacientes submetidos a substituição valvar mitral e em 2 a 10% dos pacientes que realizaram troca valvar aórtica1,2. Habitualmente o refluxo é discreto e não acarreta grandes complicações clínicas, entretanto, quando moderado ou importante, a repercussão pode ser grave, com o desenvolvimento de insuficiência cardíaca, e/ou hemólise3,4. Estima-se que aproximadamente 1 a 5% dos casos desenvolvem condições clínicas mais severas1,4. As principais causas para ocorrência de refluxo paraprotético são: calcificação do anel valvar, infecção, técnica de sutura, e tamanho e forma da prótese1,5.

Usualmente, o tratamento cirúrgico é considerado a primeira opção para pacientes que se encontram sintomáticos4. Entretanto, em 1992, foi proposto tratamento alternativo por via percutânea para oclusão do orifício paravalvar, sendo este considerado para os casos em que o paciente apresenta alto risco ao tratamento cirúrgico6-8.

 Relato do caso

Paciente com 70 anos, sexo masculino, portador de prótese mecânica mitral implantada em 2002, em sua quarta cirurgia cardíaca. Apresentou, à época, múltiplas intercorrências no pós-operatório, a saber: choque séptico, necessitando altas doses de vasoativos, insuficiência renal e fibrilação atrial aguda, além de tempo de internação prolongado. Após esse período, evoluiu bem, sem limitações para atividades habituais, até que, há 3 anos, iniciou hematúria recidivante, devido à hemólise intravascular. O paciente manteve acompanhamento clínico até que, em junho de 2012, houve piora acentuada da hemólise, associada à insuficiência cardíaca até classe funcional New York Heart Association (NYHA) III. Ao exame físico, observou-se um sopro sistólico regurgitativo +++/4 na área mitral e estertores crepitantes nas bases pulmonares.

Os exames laboratoriais demostravam: Desidrogenase Lática (DHL) 3.256 U/L (Valor de Referência – VR: 85 a 227 U/L), haptoglobina 0,2 g/L (VR: 0,3 a 2,0 g/L), Hemoglobina (Hb) 7,3 g/dL (VR: 13,0 a 18,0 g/dL), Hematócrito (Ht) 22% (VR: 40,0 a 52,0%) e hemoglobinúria. O ecocardiograma transesofágico bidimensional demostrou prótese mecânica com mobilidade normal de seus elementos e moderada/importante regurgitação periprotética (Figuras 1Ae1B), associados a gradiente diastólico máximo átrio esquerdo - ventrículo esquerdo (AE-VE) estimados em 13 mmHg (pico) e 4 mmHg (médio). A área valvar foi estimada em 3,2 cm2. Devido à dificuldade em determinar com precisão a dimensão do orifício regurgitante e, a partir daí, a escolha do melhor dispositivo oclusor, foi realizado ecocardiograma transesofágico tridimensional. O mesmo identificou insuficiência periprotética (posterior e anterior), sendo a anterior com dimensão em eixo longo de 22 mm e a posterior de aproximadamente 12 mm (Figura 1C). Considerando um pós-operatório em 2002 com muitas complicações e alto risco cirúrgico, por se tratar de uma quinta cirurgia cardíaca, optou-se, em decisão conjunta com o paciente e familiares, por tratamento percutâneo.

(A) Ecocardiograma transeofágico bidimensional. (A) Pré-operatório; (B) ecocardiografia transesofágica bidimensional pré-operatório; (C) ecocardiografia transesofágica tridimensional pré-operatório; (D) ecocardiografia transesofágica tridimensional pós-operatório. Tratamento

Foi realizado implante de dois dispositivos percutâneos Amplatzer® Duct-Occluder 8 x 6 mm e VSD 5 mm, com redução significativa do refluxo pós-implante (houve redução de aproximadamente 70% do orifício anterior (Figura 2). Contado 45 dias do procedimento, foi realizado novo ecocardiograma tridimensional (Figura 1D), sendo demonstrados bom posicionamento dos oclusores e mínimo refluxo paraprotético residual. Após 6 meses do procedimento, o paciente apresentou bloqueio atrioventricular de segundo grau, Mobitz II e dois episódios de pré-síncope, sendo implantado marca-passo DDD. O paciente evoluiu com melhora para classe funcional (I/NYHA). O exame físico, nesta ocasião, mostrou discreto sopro sistólico regurgitativo mitral (+/4) e melhora dos parâmetros laboratoriais (DHL 728 U/L, Hb 10,5 g/dL, Ht 32,3%).

(A) Imagem do laboratório de hemodinâminca de cateter no orifício paraprotético antes de sua liberação. (B) Imagem do laboratório de hemodinâmica do dispositivo já alocado. Discussão

O refluxo paraprotético é uma complicação relevante em cirurgia de troca valvar. O fechamento percutâneo do orifício paraprotético tem sido considerado um procedimento seguro, servindo como opção terapêutica alternativa à cirurgia em paciente com alto risco cirúrgico. Entretanto ainda há poucos relatos de intervenção percutânea em portadores de refluxo paraprotético.

Em 2006, Pate e cols.9 demostraram experiência com dez pacientes submetidos à oclusão percutânea de leak paravalvar mitral em pacientes não candidatos a cirurgia, tendo observado taxa de 70% de sucesso no procedimento, associado à melhora clínica. No entanto, quatro pacientes necessitaram de uma segunda intervenção.

Em 2011, Sorajja e cols.10 publicaram estudo com 115 pacientes que realizaram procedimento percutâneo, com sucesso técnico em 77% dos casos e melhora clínica em 67%. O total de complicações após 30 dias do procedimento foi de 8,7%: sendo morte em dois (1,7%) casos, acidente vascular cerebral em três casos (2,6%), complicações vasculares em um caso (0,9%), hemotórax em quatro casos (3,5%) e cirurgia de emergência em um caso (0,9%).

Ainda em 2011, Ruiz e cols.8, em análise retrospectiva em 43 pacientes, observaram sucesso no procedimento em 86% dos casos e melhora clínica em 77%.

No presente caso, após 6 meses do tratamento percutâneo, o paciente apresentou bloqueio atrioventricular, tendo sido necessário implante de marca-passo. Após extensa revisão em literatura, não encontramos relato de bloqueio atrioventricular de segundo grau como complicação tardia, do fechamento percutâneo de orifício paraprotético em posição mitral1. Mesmo na posição aórtica, que poderia ser mais usual, dada a anatomia do sistema de condução, não há relatos a respeito. O risco desse evento (implante tardio de marca-passo pelo BAV) ter sido ao acaso, sobretudo no fechamento do orifício paraprotético na posição mitral, não pode, portanto, ser desprezado. Entretanto, o fato do implante do marca-passo ter ocorrido 6 meses após o procedimento é também relevante, o que, a nosso ver, deixa a questão aberta quanto à possível complicação ainda não descrita. Esse evento deve ser, dessa forma, citado e acompanhado pela literatura.

Concluímos que o procedimento percutâneo para correção de refluxo paraprotético é factível em paciente com alto risco cirúrgico e repercussão clínica importante.

Fontes de financiamento

O presente estudo não teve fontes de financiamento externas.

Vinculação acadêmica

Não há vinculação deste estudo a programas de pós‑graduação.